F i g u r e 2
Clichés mandibulaires de profil
A
B
Résorption de l’angle et de la branche montante de la mandibule de la patiente 1 (A) et de la patiente 2 (B) (flèches).
3 ans. Plusieurs dents étaient mobiles en rapport avec l’élargis-
sement du ligament alvéolo-dentaire. La recherche d’anticorps
anti-Scl 70 était positive. Les radiographies de la mandibule trou-
vaient une résorption osseuse marquée des deux angles man-
dibulaires et des lésions d’arthrose de l’articulation temporo-
mandibulaire. La patiente est décédée après six mois dans un
contexte de décompensation cardiaque globale.
Discussion
Nous rapportons deux observations de ScS diffuse sévère avec
résorption mandibulaire bilatérale.
La ScS est à l’origine d’une diminution de la survie et d’une inca-
pacité fonctionnelle marquée. Au cours de cette affection, l’at-
teinte du visage est fréquente et peut être responsable d’une
gène esthétique et fonctionnelle. Parmi les différents facteurs
qui y contribuent, existent les lésions de sclérose cutanée,
l’amincissement ou l’effacement des lèvres, les télangiectasies,
la diminution de l’ouverture buccale, et plus rarement des phé-
nomènes de résorption de la mandibule.
Depuis la première description par Taveras en 1959 [4], à notre
connaissance, 57 cas de résorption mandibulaire ont été rap-
portés au cours de la ScS [5]. Dans les études disponibles il n’y
a pas de relation établie entre la résorption mandibulaire et le
tome 35 > n° 4 > avril 2006 > cahier 1
type de ScS, l’existence d’une atteinte viscérale, la durée d’évo-
lution de la maladie ou la survenue de lésions de résorption
osseuse dans d’autres territoires [6-9].
Les patients ayant des résorptions mandibulaires ont le plus sou-
vent des lésions de sclérose cutanée marquées au niveau du
visage et une limitation de l’ouverture buccale [6, 10]. Wood et
Lee [10] ont mis en évidence une corrélation positive entre
l’existence d’un amincissement de la membrane péri-odontale
et la survenue d’une résorption mandibulaire. Cependant,
d’autres études ont rapporté des résultats contradictoires sur ce
point [6, 8]. Il n’y a pas d’éléments prédictif de la survenue
d’une résorption mandibulaire au cours de la ScS. Il semble
cependant que la sévérité de l’atteinte cutanée et l’amincisse-
ment de la membrane péri-odontale soient souvent retrouvés
en présence d’une résorption mandibulaire, comme chez
nos 2 patientes.
La physiopathologie de la résorption mandibulaire est incertaine.
Elle pourrait être la conséquence de lésions d’ostéonécrose
résultant d’une compression des vaisseaux par la peau scléreuse
et inextensible et/ou d’anomalies microvasculaires des muscles
s’insérant sur la mandibule [11]. La responsabilité potentielle de
la corticothérapie, prescrite à faible dose au long cours chez nos
deux patientes doit être discutée. Seule la patiente 2 avait reçu
une corticothérapie à forte dose (1 mg/kg/j) plusieurs années
613 Cas clinique © DR
Charles P, Berezné A, Guillevin L, Mouthon L
auparavant. Jusqu’à présent, la corticothérapie n’a cependant
pas été incriminée dans la survenue de phénomènes de résorp-
tion mandibulaire.
Les lésions de résorption osseuse intéressent le plus souvent
l’angle mandibulaire, les condyles ou l’apophyse coronoïde et
plus rarement le bord postérieur de la branche montante [5]. La
fréquence de la résorption mandibulaire est probablement sous
estimée: ainsi, les analyses radiographiques systématiques de
petites séries trouvent une prévalence de 9,5 % à 33 % [6-10,
12]. Le dépistage radiologique systématique de telles lésions
chez les patients sclérodermiques n’ayant pas de douleur de l’ar-
ticulation temporo-mandibulaire ou de trouble de l’articulé den-
taire est cependant probablement inutile, n’entraînant pas de
conséquence pratique.
Ainsi, la résorption de l’angle mandibulaire entraîne avant
tout, un retentissement esthétique avec apparition d’une
dépression à l’endroit du relief de l’angle mandibulaire
Références
comme dans le cas de nos deux patientes. La résorption
condylienne peut conduire à la survenue d’une asymétrie de
l’ouverture buccale, d’un trouble de l’articulé dentaire, de dou-
leurs et de craquements lors de la mobilisation de l’articula-
tion temporo-mandibulaire [11]. La résorption de l’angle man-
dibulaire peut, plus rarement, entraîner une névralgie du
trijumeau [13].
A notre connaissance, aucune prise en charge chirurgicale à
visée esthétique des résorptions de l’angle mandibulaire n’a été
proposée. En revanche, un traitement chirurgical de lésions
condyliennes peut être indiqué, permettant d’améliorer l’arti-
culé dentaire [5, 14]. Cependant, il est possible d’observer des
récidives après chirurgie [15].
La résorption mandibulaire au cours de la sclérodermie n’est pas
exceptionnelle et peut être invalidante aux plans fonctionnel et
esthétique. Cette atteinte n’est pas corrélée à la sévérité, la
forme ou la durée de la maladie.
1 Hachulla E, Gressin V, Guillevin L, Carpentier P,
Diot E, Sibilia J et al. Early detection of pulmo-
nary arterial hypertension in systemic sclerosis:
A French nationwide prospective multicenter
study. Arthritis Rheum 2005; 52: 3792-800.
2 Steen VD, Medsger TA. Long-Term Outcomes of
Scleroderma Renal Crisis. Ann Intern Med 2000;
133: 600-3.
3 Steen VD, Medsger TA. Severe organ involve-
ment in systemic sclerosis with diffuse sclero-
derma. Arthritis Rheum 2000; 43: 2437-44.
4 Taveras JM. The interpretation of radiographs.
Disorders of the temporomandibular joint.
Philadelphia: WR Saunders,1959: 154-62.
5 Haers PE, Sailer HF. Mandibular resorption due
to systemic sclerosis. Case report of surgical cor-
rection of a secondary open bite deformity. Int
J Oral Maxillo-fac Surg 1995; 24: 261-7.
6 Seifert MH, Steigerwald JC, Cliff MM. Bone
resorption of the mandible in progressive syste-
mic sclerosis. Arthritis Rheum 1975; 18: 507-12.
7 White SC, Frey NW, Blaschke DD, Ross MD,
Clements PJ, Furst DE, Paulus HE. Oral radiogra-
phic changes in patients with progressive sys-
temic sclerosis. J Am Dent Assoc. 1977; 94:
1178-82.
8 Marmary Y, Glaiss R, Pisanty S. Scleroderma:
oral manifestations. Oral Surg Oral Med Oral
Pathol. 1981; 52: 32-7.
9 Bassett LW, Blocka KL, Furst DE, Clements PJ,
Gold RH. Skeletal findings in progressive syste-
mic sclerosis. Am J Roentgenol. 1981; 136:
1121-6.
10 Wood RE, Lee P. Analysis of the oral manifesta-
tions of systemic sclerosis. Oral Surg Oral Med
Oral Pathol. 1988; 65: 172-8.
11 Ramon Y, Samara H, Oberman M. Mandibular
condylosis and apertognathia as presenting
symptoms in progressive systemic sclerosis
(scleroderma). Pattern of mandibular bony
lesions and atrophy of masticatory muscles in
PSS, presumably caused by affected muscular
arteries. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1987;
63: 269-74.
12 Rout PG, Hamburger J, Potts AJ. Orofacial radio-
logical manifestations of systemic sclerosis.
Dentomaxillofac Radiol. 1996; 25: 193-6.
13 Fischoff DK, Sirois D. Painful trigeminal neuropa-
thy caused by severe mandibular resorption and
nerve compression in a patient with systemic
sclerosis: case report and literature review. Oral
Surg Oral Med Oral Pathol. 2000; 90: 456-9.
14 Thaller SR, Cavina C, Kawamoto HK. Treatment
of orthognathic problems related to sclero-
derma. Ann Plast Surg. 1990; 24: 528-33.
15 Kerstens HC, Tuinzing DB, Golding RP, van der
Kwast WA. Condylar atrophy and osteoarthrosis
after bimaxillary surgery. Oral Surg Oral Med
Oral Pathol. 1990; 69: 274-80.
tome 35 > n° 4 > avril 2006 > cahier 1
614Annales de dermatologie et de vénéréologie (2009) 136, 453—455
CAS POUR DIAGNOSTIC
Lésion blanche de la muqueuse buccale
White plaque of oral mucosa
S. Trojjeta, I. Zaraaa,?, I. Chellyb, H. Zribia,
M. Moknia, M. Zitounab, A. Ben Osmana
a Service de dermatologie, hôpital La Rabta, Jabbari, Baab Saadoun, 1007 Tunis, Tunisie
b Service d’anatomie pathologique, hôpital La Rabta, Tunis, Tunisie
Rec¸u le 15 juillet 2008 ; accepté le 12 septembre 2008
Disponible sur Internet le 16 avril 2009
Observation du cas
Une femme âgée de 68 ans était suivie en stomatologie
depuis plus de 35 ans pour lésions gingivales chroniques. Plu-
sieurs extractions dentaires avaient été alors pratiquées.
L’anamnèse retrouvait la notion de lésions gingivales blan-
châtres lentement extensives, occasionnant une gêne à
l’alimentation, pour lesquelles elle avait rec¸u des trai-
tements symptomatiques sans aucune amélioration. La
patiente ne présentait pas d’antécédents pathologiques
notables, en particulier il n’y avait pas de notion de taba-
gisme.
L’examen de la cavité buccale relevait des lésions
Figure 1.
blanchâtres verruqueuses, con?uant en plaques à bords irré-
guliers, atteignant de fac¸on diffuse la région antérieure de
la gencive inférieure et la face interne de la lèvre inférieure
jusqu’aux prémolaires (Fig. 1). Il n’y avait pas d’in?ltration.
La langue et le palais étaient indemnes de toute lésion. Le
reste de l’examen cutanéo-muqueux était normal, en parti-
culier il n’y avait pas d’adénopathies cervicales.
? Auteur correspondant.
Adresse e-mail : inesrania@myway.com (I. Zaraa).
0151-9638/$ — see front matter © 2009 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
doi:10.1016/j.annder.2008.09.027
Quelles sont vos hypothèses
diagnostiques?
454
Hypothèses du comité de rédaction
Les hypothèses du comité de rédaction ont été :
• un hamartome spongieux muqueux (white sponge nae-
vus) ;
• une leucokératose acquise traumatique ;
• un lichen plan.
Commentaires
Notre patiente présente des lésions buccales chroniques,
résistantes à tous les traitements proposés. L’examen
retrouvait des plaques blanches à surface irrégulière de la
muqueuse gingivale et du versant muqueux de la lèvre infé-
rieure.
Devant ce tableau clinique, les principaux diagnostics à
évoquer sont les leucokératoses acquises, comme les candi-
doses, le lichen plan et les leucoplasies. Mais il n’y avait dans
cette observation aucun argument clinique ou paraclinique
permettant de retenir ces hypothèses.
L’interrogatoire ne retrouvait pas de notion de taba-
gisme ou de dé?cit immunitaire acquis ou congénital et la
patiente rapportait l’échec de multiples traitements anti-
fongiques locaux et systémiques correctement conduits. Par
ailleurs, le grattage avec l’abaisse langue permettait de
détacher dif?cilement des grands lambeaux laissant appa-
raître une muqueuse saine non érosive, pouvant éliminer une
lésion pseudomembraneuse (celle-ci se détache facilement
et laisse découvrir une érosion) et une leucokératose (qui ne
disparaît pas au grattage). L’examen clinique ne retrouvait
pas d’autres lésions cutanéomuqueuses. Les prélèvements
mycologiques étaient négatifs.
Bien qu’il s’agisse d’une patiente de 68 ans, on peut
également évoquer devant ce tableau les dyskératoses
congénitales et le diagnostic d’hamartome muqueux spon-
gieux (white sponge naevus) a été retenu, devant l’aspect
histologique, montrant une muqueuse buccale revêtue par
un épithélium malpighien acanthosique, papillomateux,
hyperkératosique avec des images de dyskératose mono-
cellulaire. Les cellules du corps muqueux étaient clari?ées
Clichés mandibulaires de profil
A
B
Résorption de l’angle et de la branche montante de la mandibule de la patiente 1 (A) et de la patiente 2 (B) (flèches).
3 ans. Plusieurs dents étaient mobiles en rapport avec l’élargis-
sement du ligament alvéolo-dentaire. La recherche d’anticorps
anti-Scl 70 était positive. Les radiographies de la mandibule trou-
vaient une résorption osseuse marquée des deux angles man-
dibulaires et des lésions d’arthrose de l’articulation temporo-
mandibulaire. La patiente est décédée après six mois dans un
contexte de décompensation cardiaque globale.
Discussion
Nous rapportons deux observations de ScS diffuse sévère avec
résorption mandibulaire bilatérale.
La ScS est à l’origine d’une diminution de la survie et d’une inca-
pacité fonctionnelle marquée. Au cours de cette affection, l’at-
teinte du visage est fréquente et peut être responsable d’une
gène esthétique et fonctionnelle. Parmi les différents facteurs
qui y contribuent, existent les lésions de sclérose cutanée,
l’amincissement ou l’effacement des lèvres, les télangiectasies,
la diminution de l’ouverture buccale, et plus rarement des phé-
nomènes de résorption de la mandibule.
Depuis la première description par Taveras en 1959 [4], à notre
connaissance, 57 cas de résorption mandibulaire ont été rap-
portés au cours de la ScS [5]. Dans les études disponibles il n’y
a pas de relation établie entre la résorption mandibulaire et le
tome 35 > n° 4 > avril 2006 > cahier 1
type de ScS, l’existence d’une atteinte viscérale, la durée d’évo-
lution de la maladie ou la survenue de lésions de résorption
osseuse dans d’autres territoires [6-9].
Les patients ayant des résorptions mandibulaires ont le plus sou-
vent des lésions de sclérose cutanée marquées au niveau du
visage et une limitation de l’ouverture buccale [6, 10]. Wood et
Lee [10] ont mis en évidence une corrélation positive entre
l’existence d’un amincissement de la membrane péri-odontale
et la survenue d’une résorption mandibulaire. Cependant,
d’autres études ont rapporté des résultats contradictoires sur ce
point [6, 8]. Il n’y a pas d’éléments prédictif de la survenue
d’une résorption mandibulaire au cours de la ScS. Il semble
cependant que la sévérité de l’atteinte cutanée et l’amincisse-
ment de la membrane péri-odontale soient souvent retrouvés
en présence d’une résorption mandibulaire, comme chez
nos 2 patientes.
La physiopathologie de la résorption mandibulaire est incertaine.
Elle pourrait être la conséquence de lésions d’ostéonécrose
résultant d’une compression des vaisseaux par la peau scléreuse
et inextensible et/ou d’anomalies microvasculaires des muscles
s’insérant sur la mandibule [11]. La responsabilité potentielle de
la corticothérapie, prescrite à faible dose au long cours chez nos
deux patientes doit être discutée. Seule la patiente 2 avait reçu
une corticothérapie à forte dose (1 mg/kg/j) plusieurs années
613 Cas clinique © DR
Charles P, Berezné A, Guillevin L, Mouthon L
auparavant. Jusqu’à présent, la corticothérapie n’a cependant
pas été incriminée dans la survenue de phénomènes de résorp-
tion mandibulaire.
Les lésions de résorption osseuse intéressent le plus souvent
l’angle mandibulaire, les condyles ou l’apophyse coronoïde et
plus rarement le bord postérieur de la branche montante [5]. La
fréquence de la résorption mandibulaire est probablement sous
estimée: ainsi, les analyses radiographiques systématiques de
petites séries trouvent une prévalence de 9,5 % à 33 % [6-10,
12]. Le dépistage radiologique systématique de telles lésions
chez les patients sclérodermiques n’ayant pas de douleur de l’ar-
ticulation temporo-mandibulaire ou de trouble de l’articulé den-
taire est cependant probablement inutile, n’entraînant pas de
conséquence pratique.
Ainsi, la résorption de l’angle mandibulaire entraîne avant
tout, un retentissement esthétique avec apparition d’une
dépression à l’endroit du relief de l’angle mandibulaire
Références
comme dans le cas de nos deux patientes. La résorption
condylienne peut conduire à la survenue d’une asymétrie de
l’ouverture buccale, d’un trouble de l’articulé dentaire, de dou-
leurs et de craquements lors de la mobilisation de l’articula-
tion temporo-mandibulaire [11]. La résorption de l’angle man-
dibulaire peut, plus rarement, entraîner une névralgie du
trijumeau [13].
A notre connaissance, aucune prise en charge chirurgicale à
visée esthétique des résorptions de l’angle mandibulaire n’a été
proposée. En revanche, un traitement chirurgical de lésions
condyliennes peut être indiqué, permettant d’améliorer l’arti-
culé dentaire [5, 14]. Cependant, il est possible d’observer des
récidives après chirurgie [15].
La résorption mandibulaire au cours de la sclérodermie n’est pas
exceptionnelle et peut être invalidante aux plans fonctionnel et
esthétique. Cette atteinte n’est pas corrélée à la sévérité, la
forme ou la durée de la maladie.
1 Hachulla E, Gressin V, Guillevin L, Carpentier P,
Diot E, Sibilia J et al. Early detection of pulmo-
nary arterial hypertension in systemic sclerosis:
A French nationwide prospective multicenter
study. Arthritis Rheum 2005; 52: 3792-800.
2 Steen VD, Medsger TA. Long-Term Outcomes of
Scleroderma Renal Crisis. Ann Intern Med 2000;
133: 600-3.
3 Steen VD, Medsger TA. Severe organ involve-
ment in systemic sclerosis with diffuse sclero-
derma. Arthritis Rheum 2000; 43: 2437-44.
4 Taveras JM. The interpretation of radiographs.
Disorders of the temporomandibular joint.
Philadelphia: WR Saunders,1959: 154-62.
5 Haers PE, Sailer HF. Mandibular resorption due
to systemic sclerosis. Case report of surgical cor-
rection of a secondary open bite deformity. Int
J Oral Maxillo-fac Surg 1995; 24: 261-7.
6 Seifert MH, Steigerwald JC, Cliff MM. Bone
resorption of the mandible in progressive syste-
mic sclerosis. Arthritis Rheum 1975; 18: 507-12.
7 White SC, Frey NW, Blaschke DD, Ross MD,
Clements PJ, Furst DE, Paulus HE. Oral radiogra-
phic changes in patients with progressive sys-
temic sclerosis. J Am Dent Assoc. 1977; 94:
1178-82.
8 Marmary Y, Glaiss R, Pisanty S. Scleroderma:
oral manifestations. Oral Surg Oral Med Oral
Pathol. 1981; 52: 32-7.
9 Bassett LW, Blocka KL, Furst DE, Clements PJ,
Gold RH. Skeletal findings in progressive syste-
mic sclerosis. Am J Roentgenol. 1981; 136:
1121-6.
10 Wood RE, Lee P. Analysis of the oral manifesta-
tions of systemic sclerosis. Oral Surg Oral Med
Oral Pathol. 1988; 65: 172-8.
11 Ramon Y, Samara H, Oberman M. Mandibular
condylosis and apertognathia as presenting
symptoms in progressive systemic sclerosis
(scleroderma). Pattern of mandibular bony
lesions and atrophy of masticatory muscles in
PSS, presumably caused by affected muscular
arteries. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1987;
63: 269-74.
12 Rout PG, Hamburger J, Potts AJ. Orofacial radio-
logical manifestations of systemic sclerosis.
Dentomaxillofac Radiol. 1996; 25: 193-6.
13 Fischoff DK, Sirois D. Painful trigeminal neuropa-
thy caused by severe mandibular resorption and
nerve compression in a patient with systemic
sclerosis: case report and literature review. Oral
Surg Oral Med Oral Pathol. 2000; 90: 456-9.
14 Thaller SR, Cavina C, Kawamoto HK. Treatment
of orthognathic problems related to sclero-
derma. Ann Plast Surg. 1990; 24: 528-33.
15 Kerstens HC, Tuinzing DB, Golding RP, van der
Kwast WA. Condylar atrophy and osteoarthrosis
after bimaxillary surgery. Oral Surg Oral Med
Oral Pathol. 1990; 69: 274-80.
tome 35 > n° 4 > avril 2006 > cahier 1
614Annales de dermatologie et de vénéréologie (2009) 136, 453—455
CAS POUR DIAGNOSTIC
Lésion blanche de la muqueuse buccale
White plaque of oral mucosa
S. Trojjeta, I. Zaraaa,?, I. Chellyb, H. Zribia,
M. Moknia, M. Zitounab, A. Ben Osmana
a Service de dermatologie, hôpital La Rabta, Jabbari, Baab Saadoun, 1007 Tunis, Tunisie
b Service d’anatomie pathologique, hôpital La Rabta, Tunis, Tunisie
Rec¸u le 15 juillet 2008 ; accepté le 12 septembre 2008
Disponible sur Internet le 16 avril 2009
Observation du cas
Une femme âgée de 68 ans était suivie en stomatologie
depuis plus de 35 ans pour lésions gingivales chroniques. Plu-
sieurs extractions dentaires avaient été alors pratiquées.
L’anamnèse retrouvait la notion de lésions gingivales blan-
châtres lentement extensives, occasionnant une gêne à
l’alimentation, pour lesquelles elle avait rec¸u des trai-
tements symptomatiques sans aucune amélioration. La
patiente ne présentait pas d’antécédents pathologiques
notables, en particulier il n’y avait pas de notion de taba-
gisme.
L’examen de la cavité buccale relevait des lésions
Figure 1.
blanchâtres verruqueuses, con?uant en plaques à bords irré-
guliers, atteignant de fac¸on diffuse la région antérieure de
la gencive inférieure et la face interne de la lèvre inférieure
jusqu’aux prémolaires (Fig. 1). Il n’y avait pas d’in?ltration.
La langue et le palais étaient indemnes de toute lésion. Le
reste de l’examen cutanéo-muqueux était normal, en parti-
culier il n’y avait pas d’adénopathies cervicales.
? Auteur correspondant.
Adresse e-mail : inesrania@myway.com (I. Zaraa).
0151-9638/$ — see front matter © 2009 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
doi:10.1016/j.annder.2008.09.027
Quelles sont vos hypothèses
diagnostiques?
454
Hypothèses du comité de rédaction
Les hypothèses du comité de rédaction ont été :
• un hamartome spongieux muqueux (white sponge nae-
vus) ;
• une leucokératose acquise traumatique ;
• un lichen plan.
Commentaires
Notre patiente présente des lésions buccales chroniques,
résistantes à tous les traitements proposés. L’examen
retrouvait des plaques blanches à surface irrégulière de la
muqueuse gingivale et du versant muqueux de la lèvre infé-
rieure.
Devant ce tableau clinique, les principaux diagnostics à
évoquer sont les leucokératoses acquises, comme les candi-
doses, le lichen plan et les leucoplasies. Mais il n’y avait dans
cette observation aucun argument clinique ou paraclinique
permettant de retenir ces hypothèses.
L’interrogatoire ne retrouvait pas de notion de taba-
gisme ou de dé?cit immunitaire acquis ou congénital et la
patiente rapportait l’échec de multiples traitements anti-
fongiques locaux et systémiques correctement conduits. Par
ailleurs, le grattage avec l’abaisse langue permettait de
détacher dif?cilement des grands lambeaux laissant appa-
raître une muqueuse saine non érosive, pouvant éliminer une
lésion pseudomembraneuse (celle-ci se détache facilement
et laisse découvrir une érosion) et une leucokératose (qui ne
disparaît pas au grattage). L’examen clinique ne retrouvait
pas d’autres lésions cutanéomuqueuses. Les prélèvements
mycologiques étaient négatifs.
Bien qu’il s’agisse d’une patiente de 68 ans, on peut
également évoquer devant ce tableau les dyskératoses
congénitales et le diagnostic d’hamartome muqueux spon-
gieux (white sponge naevus) a été retenu, devant l’aspect
histologique, montrant une muqueuse buccale revêtue par
un épithélium malpighien acanthosique, papillomateux,
hyperkératosique avec des images de dyskératose mono-
cellulaire. Les cellules du corps muqueux étaient clari?ées
ليست هناك تعليقات:
إرسال تعليق